태반부착부위 영양막종양은 일반적인 임신성 영양막종양과는 다른 질병 진행 과정을 보이는 드문 유형이다. 자궁절제술이 일반적인 치료이지만, 가임력의 유지를 위하여 자궁을 보존하기를 원하는 경우에는 일차적 치료로서 자궁절제술을 시행 할 수 없다. 최근 저자들은 가임력의 유지를 원하는 젊은 여성 환자에서 EMA/CO (Etoposide, methotrexate, actinomycin D/ cyclophosphamide, vincristine) 항암화학요법 후 종양적출을 위한 시험개복술을 계획하여 자궁보존을 시도하였다. 그러나 항암화학요법에 대한 저항성을 나타내 자궁보존에 실패하고 자궁절제술을 시행하였다. 이에 저자들은 이 증례를 관련 문헌에 대한 고찰과 함께 보고하는 바이다.Placental site trophoblastic tumor (PSTT) is a rare form of gestational trophoblastic tumor (GTT) that has different behavior in disease process. The hysterectomy is general for PSTT, but hysterectomy is undesirable for patients who wish to remain fertile. We planned to preserve fertility of a young patient by first administering EMA/CO (Etoposide, methotrexate, actinomycin D/cyclophosphamide, vincristine) chemotherapy and then performing an open uterine surgery to remove residual tumor. The patient who attempted primary chemotherapy for PSTT must be undergone a hysterectomy because this conservative regimen showed sign of chemoresistance. We report a case of chemoresistant PSTT with trial to preserve fertility with a brief review of literatures.